Stress and Quality of Life of Parents of Children With POLR3-Related Leukodystrophy: A Cross-Sectional Pilot Study
Rattachement africain : ca, it, us, br. Niveau de preuve : code pays fourni par la source.
Le résumé fourni par la source
Background: RNA polymerase III (POLR3)-related leukodystrophy is a rare, neurodegenerative disorder characterized by hypomyelination, hypodontia, and hypogonadotropic hypogonadism. Despite the challenges of caring for a child with POLR3-related leukodystrophy, few studies have examined parents’ disease burden. We sought to investigate quality of life and stress levels amongst parents of children with POLR3-related leukodystrophy. Methods: 43 parents of 32 children completed questionnaires on demographics, stress, quality of life, coping mechanisms, and experience of injustice. Detailed clinical data was collected from all patients. Results: Mothers ( t[27] = –8.66, P < .001) and fathers (t[16] = –4.47, P < .001) had lower quality of life scores compared to the normative population, yet 80% of parents’ stress scores fell within the normal stress range. Parents’ experience of injustice scores were high (>60). Correlations were found between and within parents’ scores. Years since disease onset and certain life circumstances correlated to mothers’ quality of life scores; however, no correlation was found between modifiable factors and fathers’ quality of life scores. Helpful coping mechanisms included those that allowed parents to be involved in their child's life. Conclusions: This is the first study to assess stress and quality of life in this population. These results shed light on the importance of implementing services and social support to improve the well-being of parents.
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Le contrôle bibliographique ouvert
DOI retrouvé dans Crossref DOI retrouvé ; titre concordant.
- Titre Crossref
- Stress and Quality of Life of Parents of Children With POLR3-Related Leukodystrophy: A Cross-Sectional Pilot Study
- Date Crossref
- 21/10/2024
- Éditeur
- SAGE Publications
- Type
- journal-article
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Où se fait cette recherche
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McGill University Health Centre Child Health and Human Development Program pays non établi dans la noticeÉtablissement de santé
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McGill University pays non établi dans la noticeUniversité ou école supérieure
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Istituto Giannina Gaslini pays non établi dans la noticeÉtablissement de santé
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University of Genoa Department of Health Sciences (DISSAL) pays non établi dans la noticeUniversité ou école supérieure
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ASL Roma pays non établi dans la noticeOrganisme public
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Bambino Gesù Children's Hospital Unit of Neuromuscular and Neurodegenerative Diseases pays non établi dans la noticeÉtablissement de santé
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University of Ottawa Children's Hospital of Eastern Ontario pays non établi dans la noticeUniversité ou école supérieure
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Children's Hospital of Eastern Ontario pays non établi dans la noticeÉtablissement de santé
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Western University Department of Pediatrics pays non établi dans la noticeUniversité ou école supérieure
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London Health Sciences Centre pays non établi dans la noticeÉtablissement de santé
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Emory University Department of Pediatrics pays non établi dans la noticeUniversité ou école supérieure
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Children's Healthcare of Atlanta pays non établi dans la noticeÉtablissement de santé
Child Health and Human Development Program — McGill University Health Centre, McGill University et Istituto Giannina Gaslini, avec 9 autres affiliations.
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