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Accès ouvert déclaré 2023 article

Case report: a novel deep intronic splice-altering variant in DMD as a cause of Becker muscular dystrophy

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2Pays d’affiliation déclarés

Rattachement africain : se, nl. Niveau de preuve : code pays fourni par la source.

Le résumé fourni par la source

We present the case of a male patient who was ultimately diagnosed with Becker muscular dystrophy (BMD; MIM# 300376 ) after the onset of muscle weakness in his teens progressively led to significant walking difficulties in his twenties. A genetic diagnosis was pursued but initial investigation revealed no aberrations in the dystrophin gene (DMD), although immunohistochemistry and Western blot analysis suggested the diagnosis of dystrophinopathy. Eventually, after more than 10 years, an RNA analysis captured abnormal splicing where 154 nucleotides from intron 43 were inserted between exon 43 and 44 resulting in a frameshift and a premature stop codon. Normal splicing of the DMD gene was also observed. Additionally, a novel variant c.6291–13537A>G in DMD was confirmed in the genomic DNA of the patient. The predicted function of the variant aligns with the mRNA results. To conclude, we here demonstrate that mRNA analysis can guide the diagnosis of non-coding genetic variants in DMD.

Ce résumé expose les affirmations des auteurs. BNTIC ne l’interprète pas comme une validation indépendante des résultats.

Le contrôle bibliographique ouvert

DOI retrouvé dans Crossref DOI retrouvé ; titre concordant.

Titre Crossref
Case report: a novel deep intronic splice-altering variant in DMD as a cause of Becker muscular dystrophy
Date Crossref
19/09/2023
Éditeur
Frontiers Media SA
Type
journal-article

Ce recoupement confirme des métadonnées liées au DOI. Il ne confirme ni la méthode ni les conclusions de l’étude, et il ne compte pas comme une seconde source scientifique indépendante.

Où se fait cette recherche

  • Uppsala University Department of Medical Sciences pays non établi dans la notice
    Université ou école supérieure
  • Uppsala University Hospital pays non établi dans la notice
    Établissement de santé
  • Leiden University Medical Center Department of Clinical Genetics pays non établi dans la notice
    Organisme public
  • Linköping University pays non établi dans la notice
    Université ou école supérieure
  • Faculty of Medicine and Health Department of Clinical Department of Biomedical and Clinical Sciences pays non établi dans la notice
    Université ou école supérieure

Department of Medical Sciences — Uppsala University, Uppsala University Hospital et Department of Clinical Genetics — Leiden University Medical Center, avec 2 autres affiliations.

Une affiliation ne permet pas de déduire la nationalité d’un auteur.

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